O tumor miofibroblástico inflamatório é uma entidade rara com comportamento biológico indeterminado e reduzido potencial de recorrência e metastização. Apesar de poder surgir em vários órgãos, as vias biliares constituem uma localização incomum. Descreve-se o caso de um homem de 75 anos, assintomático, com elevação da gama glutamil transferase [1575 U/L (12 - 64 U/L)] e fosfatase alcalina [271 U/L (40 - 150 U/L)], que realizou uma tomografia computorizada evidenciando uma lesão hipervascular com 17 mm na confluência dos ductos biliares, com ectasia das vias biliares intra-hepáticas à direita, e atrofia do lobo hepático correspondente. O caso foi abordado inicialmente como um tumor de Klatskin e realizada hepatectomia direita. A histologia relevou uma proliferação de células fusiformes com infiltrado inflamatório de linfócitos, plasmócitos e estroma rico em colágeno, compatível com tumor miofibroblástico inflamatório. Após nove meses, o doente permanece assintomático, com testes de função hepática com valores normais e sem sinais imagiológicos de recidiva.

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