O cancro da mama no homem é uma doença rara, representando aproximadamente 1% de todos os cancros da mama, embora a sua incidência pareça estar a aumentar. Como a mama masculina normal não é constituída por lóbulos, o carcinoma lobular é muito raro, representando 1% - 2% de todos os cancros da mama no homem. Apresentamos um caso clínico de um carcinoma lobular pleomórfico invasivo com envolvimento ganglionar axilar e doença de Paget do mamilo associada num homem de alto risco; trata-se de um caso extremamente raro, existindo apenas seis casos publicados na literatura até agora, e nenhum com doença de Paget associada. A falta de um programa de rastreio e a reduzida consciencialização da doença por parte da população masculina levam a diagnósticos tardios de cancro da mama no homem e consequentemente em estadios mais avançados da doença, com taxas de sobrevida baixas. A deteção precoce é essencial para melhorar alcançar melhores taxas de sobrevida nestes pacientes.

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